D 2007

Advance in molecular diagnosis of familial hypercholesterolemia in the Czech population: identification and characterization of large rearrangements in LDLR gene

GOLDMANN, R.; P. ZAPLETALOVA; O. LETOCHA; P. VYROUBALOVA; J. PORUBKOVA et al.

Základní údaje

Originální název

Advance in molecular diagnosis of familial hypercholesterolemia in the Czech population: identification and characterization of large rearrangements in LDLR gene

Název česky

Pokrok v molekulární diagnostice familiární hypercholesterolémie v české populaci: identifikace a charakterizace dlouhých intragenových přestaveb v genu pro LDLR

Autoři

GOLDMANN, R.; P. ZAPLETALOVA; O. LETOCHA; P. VYROUBALOVA; J. PORUBKOVA; L. TICHY; T. FREIBERGER ORCID; Libor KOZÁK a Lenka FAJKUSOVÁ

Vydání

53(12). Brno, Vnitřní lékařství, od s. 1344-1345, 2 s. 2007

Nakladatel

Medica Publishing

Další údaje

Jazyk

angličtina

Typ výsledku

Stať ve sborníku

Obor

Genetika a molekulární biologie

Stát vydavatele

Česká republika

Utajení

není předmětem státního či obchodního tajemství

Označené pro přenos do RIV

Ne

Organizační jednotka

Lékařská fakulta

ISSN

Klíčová slova anglicky

Familiam Hyprecholesterolemia; MLPA; LDLR gene

Příznaky

Recenzováno
Změněno: 21. 4. 2009 09:49, prof. MUDr. Tomáš Freiberger, Ph.D.

Anotace

V originále

Familial hypercholesterolemia (FH) is an autosomal dominant disorder caused by mutations in the gene encoding the low density lipoprotein receptor (LDLR). Mutations in the LDLR gene were diagnosed using exon by exon screening methods based on individual exon amplification, DHPLC analysis and sequencing. Recently, a novel method for genomic quantification, Multiplex Ligation-dependent Probe Amplification (MLPA), has been developed. In order to explore the possibility that whole exon deletions or duplications could be the causative mutation on some yet uncharacterized mutant LDLR alleles, we used MLPA technique in this study.Six different large deletions and three duplications were found, 3 of which (EX9_15del-14kb, EX9_14del-9.5kb and EX2_6dup-8.5kb) were prevalent in FH individuals from the Czech population.

Česky

Familiární hypercholesterolémie (FH) je autozomálně dominantní onemocnění, jehož hlavní příčinou jsou mutace v genu pro LDL receptor (Low Density Lipoprotein Receptor, LDLR), který hraje důležitou úlohu při udržení homeostázy cholesterolu v těle. Analýza LDLR genu byla provedena pomocí klasických metod molekulární biologie jako je přímé sekvenování celého genu a DHPLC. V nedávné době došlo k vyvinutí nové metody MLPA (Multiplex Ligation-dependent Probe Amplification) umožňující detekci intragenových přestaveb. Tato metoda byla využita k detekci případných celoexonových amplifikací a delecí v LDLR genu. bylo detekováno 6 rozsáhlých delecí a 3 duplikace z nichž 3 byly charakterizovány jako prevalentní (EX9_15del-14kb, EX9_14del-9.5kb and EX2_6dup-8.5kb) FH pacientů z České republiky.

Návaznosti

LC06023, projekt VaV
Název: Integrované bioanalytické technologie pro mikroanalýzy a diagnostiku s využitím LIF a hmotnostní spektrometrie
Investor: Ministerstvo školství, mládeže a tělovýchovy ČR, Integrované bioanalytické technologie pro mikroanalýzy a diagnostiku s využitím LIF a hmotnostní spektrometrie
NR8451, projekt VaV
Název: Využití DNA čipů (microarrays) při molekulární diagnostice dědičných onemocnění